각막침범과 눈근육마비를 동반한 눈대상포진 1예
A Case of Corneal Involvement and Ophthalmoplegia in Herpes Zoster Ophthalmicus
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Abstract
목적
각막침범과 매우 드물게 발생하는 눈근육마비가 동반된 눈대상포진 환자 1예를 보고하고자 한다.
증례요약
74세 남자로 4일전부터 시작된 오른쪽 눈 주위와 이마의 통증 및 수포를 주소로 피부과에 내원하였다. 대상포진 진단 후안과적 이상여부 검사 위해 본과로 의뢰되었다. 내원 시 우안 주변의 피부는 가피가 형성되고 부종 발적 소견이 관찰되며 눈물흘림증상을 호소하고 있었다. 1주일 후 내원하였을 때 우안의 교정시력저하, 복시를 호소하였고 안과검사에서 우안에 완전 눈꺼풀처짐을포함한 바깥근육마비가 있었고 세극등검사에서 우안 각막부종과 결막충혈이 관찰되었다. 경구 항바이러스제 복용을 유지하였으며항바이러스와 스테로이드 점안제를 투여하기 시작하였다. 피부병변이 시작된 2개월 뒤 경미한 가쪽주시장애를 제외한 나머지 눈운동장애와 눈꺼풀처짐은 회복되었다. 피부병변이 발생한 5개월 후에 모든 안과적 이상이 회복되었다.
결론
눈대상포진 후 발생하는 눈근육마비는 매우 드물지만 발생할 수 있는 중대한 합병증 중 하나로 고려해야 하며 각막침범을 동반한 경우 항바이러스 및 스테로이드 점안제 치료와 항바이러스제제 경구 투약 병용 후 완전 회복을 보인 증례를 경험하였기에 문헌고찰과 함께 이를 보고하고자 한다.
Trans Abstract
Purpose
To report a case of herpes zoster ophthalmicus with corneal involvement and rarely occurred ophthalmoplegia.
Case summary
A 74-year-old man visited to the dermatology clinic for the pain and blistering of the forehead and around the right eye, which started 4 days ago. After the diagnosis of herpes zoster, he referred to our clinic to evaluate the ophthalmologic abnormality. At the initial visit, the skin around the right eye was scuffed, lid swelling was observed, and epiphora was noted. One week later, he complained of decreased visual acuity in his right eye and diplopia. On ophthalmic examination, there was ophthalmoplegia including complete ptosis in his right eye. By slit lamp biomicroscopy, corneal edema and conjunctival injection were observed. Oral antiviral agents were maintained and topical antiviral agent and steroid were administrated. Two months after the onset of skin lesion, ophthalmoplegia and ptosis were recovered except for lateral gaze limitation. All ocular abnormalities were fully recovered after 5 months of skin lesion.
Conclusions
Ophthalmoplegia after herpes zoster ophthalmicus is very rare but it should be considered as one of the major complications that may occur. We experienced a case of ophthalmoplegia accompanied by corneal invasion and complete recovery after topical agent and oral antiviral therapy so we want to report this case with a review of the literature.
눈대상포진은 전형적으로 수포성 발진 형성 후에 외래 방문하는 질환으로 뒤뿌리신경절에 잠복해 있던 헤르페스 바이러스 3형인 수두대상포진바이러스의 재활성에 의해 유발된다[1]. 눈대상포진 후 발생하는 눈근육마비는 드물게 발생하는 것으로 알려져 있으며 50세 이상에서 보통 피부병변 1-2주 후 발생하며 회복 예후는 매우 좋은 것으로 보고되고 있다[2]. 뇌신경 중 동안신경이 가장 흔히 침범되고 외전신경 활차신경 순으로 빈도가 높으며 모든 외안근이 침범되는 눈근육마비는 매우 드물게 보고되고 있으며, 본 증례처럼 각막침범까지 동반된 경우는 국내에서 보고된 바 없다. 이에 저자들은 각막침범과 매우 드물게 발생하는 눈 근육마비가 동반된 눈대상포진 환자 1예를 보고하고자 한다.
증 례
본 연구는 경희대학교병원 임상연구심의위원회(Institutional Review Board, IRB)의 승인(승인 번호: 2023-03-020)을 받아 진행되었고, 헬싱키선언(Declaration of Helsinki)을 준수하였다.
74세 남자 환자가 내원 4일 전부터 발생한 오른쪽 눈 주위와 이마의 수포 및 통증을 주소로 피부과에 내원하였다. 눈대상포진으로 진단 후 통증에 대해서는 진통제(tramadol 100 mg/day), 이마와 눈 주위의 피부병변에 대해서 부로용액(Burow’s solution)을 사용한 습윤 드레싱과 항바이러스 경구약 Famciclovir 750 mg/day를 처방받은 후 안구침범 여부에 대한 평가를 위해 안과로 의뢰되었다. 환자는 고혈압 이외에 다른 기저질환은 없었고 교정시력은 우안 0.7, 좌안 0.5, 안압은 우안 17 mmHg, 좌안 15 mmHg였다. 환자는 우안 눈물흘림 증상을 호소하고 있었으며 세극등검사에서 전안부에 특별한 이상소견을 보이지 않았고 동공 반사 및 안구의 움직임 또한 모든 방향에서 정상이었다. 피부과에서 처방받은 항바이러스제의 복용을 지도한 후 1주일 후 내원하게 하였다. 피부병변 발생 1주일 후 환자는 우안 눈을 뜨기 힘들고 교정시력저하를 호소하며 내원하였다. 우안 교정시력이 0.08로 감소하였고 안압도 10 mmHg로 감소하였다. 우안의 완전 눈꺼풀처짐과 내전, 상전, 외전장애(-4), 하전장애(-3) 소견을 보였다(Fig. 1). 세극등검사에서 우안 결막충혈 및 각막과 결막의 부종 소견을 보였고(Fig. 2A), 안저는 각막부종에 의해 뿌옇게 관찰되었다(Fig. 2B). 대상포진 각막염으로 인한 교정시력저하, 눈근육마비 진단 후 항바이러스 점안 연고 3% acyclovir (Herpecid®; Samil, Inc. Seoul, Korea) 및 스테로이드 점안액 1% prednisolone acetate (Predforte®; Allergan, Inc., Irvine, CA, USA)을 시작하였고 항바이러스 경구약을 유지하였다. 피부병변 발생 2주 후 대상포진의 홍반성 수포와 가피를 동반한 구진 및 부종은 호전되기 시작하였고 우안 외전장애는 지속되었으나 나머지 눈운동장애와 눈꺼풀처짐 및 각막부종은 호전되어 경구 항바이러스제는 중지하였고, 점안제는 2주 더 유지하였다. 피부병변이 시작된 2개월 뒤 가쪽주시를 제외한 나머지 눈운동장애와 눈꺼풀처짐은 회복되었고(Fig. 3), 피부 병변이 발생한 5개월 후에 모든 안과적 이상이 회복되었다.
Nine cardinal gaze positions. Marked limitation of ocular movement and complete ptosis is noted in the right eye.
Anterior segment and fundus photograpthy of the right eye. Corneal edema and conjunctival injection in the right eye (A). Fundus photography shows hazy view due to corneal edema (B).
Nine cardinal gaze positions five months after onset of skin lesion. Ptosis and limitation of ocular movement is fully recovered to normal range.
고 찰
대상포진은 면역 저하 시 잠복되어 있던 수두대상포진바이러스의 재활성화로 피부분절을 따라 수포성 병변이 나타나는 질환이다. 눈대상포진은 삼차신경의 제1분지인 눈신경의 피부분절에 생기는 대상포진을 뜻한다. 눈신경은 눈 주위로 신경말단을 보내게 되고 이는 이마신경, 눈물샘신경, 코섬모체신경으로 분지하게 되며, 코섬모체신경은 각막에 분포하는 긴섬모체신경과 코끝에 분포하는 아래활차 신경으로 분지하게 된다. 코섬모체신경에서 나오는 긴섬모체신경과 짧은 섬모체신경이 각막, 홍채, 맥락막 등 안구에 고루 분포하게 된다[3]. 코끝으로 대상포진의 수포성 피부병변이 있을 경우 이를 Hutchinson’s sign이라고 하는데 안구와 코끝에 분포하고 있는 신경이 모두 코섬모체신경에서 나오기 때문에 Hutchinson’s sign이 양성인 경우에는 동일 신경의 지배를 받는 눈꺼풀, 각막, 맥락막 등의 안구합병증의 발생 가능성이 더 높은 것으로 알려져 있다[4].
Yawn et al [5]은 눈대상포진 환자 184명을 대상으로 눈 합병증의 빈도를 보고하였는데, 각막염(n = 144, 76.2%), 포도막염 및 홍채염(n = 88, 46.6%), 결막염(n = 67, 35.4%) 이 순서대로 흔한 합병증이었으며 이 외에도 안압상승, 공막염, 시력저하 등이 보고되었다. 또한 3번 뇌신경마비를 동반한 눈꺼풀처짐은 15명, 안구운동 장애로 인한 복시증상을 호소하는 환자도 5명으로 드물지만 보고되었다. 안구합병증 중 안구운동장애를 동반하는 뇌신경마비의 경우 눈대상포진 환자의 5-14% 정도에서 나타난다고 알려져 있고 3번 뇌신경(동안신경), 6번 뇌신경(외전신경), 4번 뇌신경(활차신경) 순으로 빈도가 높다고 알려져 있다[2].
눈대상포진과 동반된 안구운동마비는 외안근, 외안근을 지배하는 뇌신경과 중추신경계가 원인이 될 수 있다. Krasnianski at al [6]은 시력저하와 눈근육마비를 동반한 눈대상포진 환자에서 자기공명영상을 통해 조영 증강된 시신경과 비후된 외안근을 확인하였고 대상포진 바이러스에 의한 외안근염을 안구운동마비의 원인으로 보고하였다. Marsh et al [7]은 삼차신경절에 잠복해 있던 바이러스가 삼차신경의 신경핵으로 역행이동하며 면역반응으로 인해 신경절과 신경을 감싸고 있는 결합조직의 파괴를 유발하는 신경주위염이 유발되고 뇌간의 침범이 눈근육마비를 일으킬 수 있다고 하였다. 또한 Caroll and Mastaglia [8]는 눈근육마비의 원인으로 바이러스의 직접적인 3, 4, 6번 뇌신경에 대한 탈수 초화를 유발하는 신경염을 제시하였고 Naumann [9]은 외안근의 혈액공급을 담당하는 섬모체 동맥에서 염증세포의 침착을 발견하였고 눈운동장애의 원인으로 폐쇄성 혈관염을 제시하였는데 이는 뇌와 심장의 주요 합병증과 관련될 수 있다는 점에서 중요하다. 15개의 역학 논문과 6개의 메타분석 논문을 분석한 논문에서 대상포진과 눈대상포진 발생 후 뇌혈관사고 발생 위험률이 1.3-4배까지 높아질 수 있다고 발표하였고, 원인으로 혈관염에 의한 혈관의 재형성을 제시하였다[10]. 따라서 본 증례처럼 경과관찰 하면서 뇌신경 마비가 발생한 환자는 뇌와 심혈관 합병증 발생에 대해 주의해야한다.
눈근육마비는 눈대상포진이 나타난 후 평균적으로 8.6일(1-15일) 이후 나타나고 짧게는 2주에서 길게는 8개월(평균 10주)까지 지속되는 것으로 알려져 있으나[2], 대상포진의 피부병변보다 10일 먼저 동공확장 및 동안신경마비 증상이 나타난 경우도 있으며[11], Chang-Godinich et al [2]은 눈대상포진 이후 발생한 눈근육마비가 해소되는 데까지 18개월이 걸린 사례를 보고하였다. 눈대상포진 후 발생한 눈근육마비는 자기 제한적인 것으로 알려져 있으며, Sanjay et al [12]이 1968년에서 2008년까지 비교적 기술이 잘된 20예를 분석한 결과 이 중 13명(65%)에서 평균 4.4개월 후에 완전 회복되었다고 보고하였고, 5명(25%)의 환자에선 추적관찰 기간동안 완전히 회복되지 않았으나, 이 중 두 경우엔 추적관찰 기간이 2개월로 비교적 짧았다고 보고한 바 있다. 본 증례에서는 피부병변 발생 이후 10일만에 눈근육마비 증상이 나타났고 3개월 후에 호전된 양상을 보여 그동안 보고된 증례들과 큰 차이를 보이지 않았다.
눈대상포진에서 나타나는 눈근육마비의 병태생리가 불분명하고 대부분의 경우 피부증상이 눈근육마비 증상보다 선행하므로 눈근육마비 증상이 시작되기 전에 항바이러스나 스테로이드제제의 치료가 시작된다. 그렇기에 이와 같은 치료가 눈근육마비의 회복에 효과가 있는지는 입증되지 않았다. 항바이러스제와 스테로이드제를 사용한 환자에서 눈근육마비가 호전될 때까지 12개월이 걸린 사례가 있으며 치료를 하지 않은 환자에서 2개월만에 자발적으로 호전된 경우도 있다[2]. 본 증례에서는 항바이러스제로 치료를 시작한 이후에 눈근육마비가 발생하였으며 전신적인 스테로이드제제를 사용하지 않았음에도 불구하고 피부증상이 나타난 5개월 후에 자발적으로 마비증상이 호전되었다.
눈대상포진 환자에서 흔하게 나타나는 피부병변, 각결막염 이외에도 외안근운동, 눈꺼풀처짐, 동공상태 등의 뇌신경마비 증상이 있는지 여부에 대해 정확한 평가가 이루어져야 한다. 뇌신경마비 증상은 피부병변 이후에 길게는 42일 이후에 나타나기도 하므로[12], 적어도 6주까지는 눈근육 마비를 동반한 뇌신경마비 등의 합병증에 대하여 정기적인 경과관찰이 필요할 것으로 생각된다.
눈대상포진 후 발생하는 눈근육마비는 매우 드물지만 발생할 수 있는 중대한 합병증 중 하나로 고려해야 하며 각막 침범을 동반한 경우 항바이러스 및 스테로이드 점안제 치료와 항바이러스제제 경구 투약 병용 후 완전 회복을 보인 증례를 경험하였기에 문헌고찰과 함께 이를 보고하고자 한다.
Notes
The authors have no conflicts to disclose.